Keratocyst Odontogenic Tumor in Mandible – a case report
Jamil Elias Dib *
Mário Serra Ferreira**
Klébio Pereira Guedes ***
Pablo Gimenez Tavares ****
Matheus Branco Elias Dib *****
* Cirurgião Buco-Maxilo-Facial, Mestre em Ciências de saúde, Professor Adjunto UNIRG-TO, Chefe do Serviço de CTBMF – HUANA.
** Cirurgião Dentista. Voluntário CTBMF – Huana. Especializando em Implantodontia. Aperfeiçoamento em CTBMF HC-UFG
*** Cirurgião Dentista.
**** Mestre e Doutor em Patologia. Professor Patologia UNIRG-TO.
***** R-1 CTBMF Tatuapé-SP.
RESUMO
O Ceracisto Odontogênico apresentava-se como uma forma peculiar de cisto odontogênico obrigando a OMS, em 2005, a classificá-lo como Tumor Odontogênico Ceratocístico devido ao seu aspecto agressivo e seu potencial de recidiva e malignização. Este artigo apresenta um caso de Tumor Odontogênico Ceratocístico localizado na região mandibular. O tratamento cirúrgico foi realizado em ambiente ambulatorial, sob anestesia local.
Unitermos: Ceratocisto, Tumor Odontogênico Ceratocístico, Cisto Odontogênico, Tumor odontogênico.
INTRODUÇÃO
O Tumor Odontogênico Ceratocístico (TOC) é uma lesão que requer considerações especiais devido ao seu comportamento clínico e aspectos histopatológicos específicos.
Possui crescimento lento e indolor, com alto índice de recidiva. Há uma concordância geral de que o TOC se origina de remanescentes celulares da lâmina dentária ou do epitélio reduzido do órgão do esmalte.
Durante muito tempo o TOC foi chamado de Cisto Primordial e Ceratocisto Odontogênico (CO). Em 2005, a Organização Mundial de Saúde alterou o nome de Ceratocisto odontogênico para Tumor Odontogênico Ceratocístico.
É mais encontrado na segunda e terceira década de vida e a mandíbula é o local de maior ocorrência.
Radiograficamente a lesão apresenta-se radiolúcida, podendo ser uni ou multilocular com limite esclerótico fino, em geral radiopaco. Muitas vezes revela imagens compatíveis com cisto dentígero, cisto periodontal lateral e ameloblastoma, dentre outros.
O tratamento de eleição é a enucleação completa do cisto, com minuciosa curetagem do osso, porém em alguns casos podem ser utilizadas outras técnicas cirúrgicas, tais como a descompressão e a marsupialização.
Os autores apresentam o relato de um caso clínico com tratamento embasado na revisão literária.
REVISÃO DE LITERATURA
O primeiro caso de TOC relatado na literatura foi apresentado por Mikulicz, em 1876, sob a denominação de “Cisto Dermóide”. Em 1956, Philpsen introduziu o termo Ceratocisto Odontogênico por apresentar formação de queratina representativa e não ser de origem inflamatória. Este termo refere-se à sua odontogênese. (RAMOS et al14 2001).
Pindborg & Hansen, em 1962, citados por Dutra et al3(2002) descreveram as características deste cisto, que por muito tempo foi chamado de Cisto Primordial, gerando uma controvérsia nas opiniões de alguns autores.
A Organização Mundial de Saúde, em 1971, determinou a sinonímia de Cisto Primordial e queratocisto odontogênico para designar um mesmo processo patológico. Em 2005, a lesão foi renomeada como Tumor Odontogênico Ceratocístico. (Barnes et al1 2005)
As modificações na classificação desta lesão, ocorridas no decorrer da história, demonstram a particularidade deste cisto/tumor. Atualmente está categorizada como Tumor Odontogênico. (Barnes et al 1 2005)
Os Ceratocistos odontogênicos são cistos de desenvolvimento oriundos dos restos da lâmina dental20,2,14,7,10, do tecido epitelial oral e do desenvolvimento do folículo dentário. (Yonetsu et al 20 2001).
Neville et all11(2004) acrescentam que o desenvolvimento do Ceratocisto pode estar associado a fatores inerentes, desconhecidos do próprio epitélio, ou à atividade enzimática na cápsula fibrosa.
Já Sokler et al19(2003) citam que o modo de crescimento do ceratocisto é diferente de qualquer outro cisto odontogênico, pois estes crescem por diferença de pressão osmótica/ hidrostática, ao passo que o ceratocisto, além desta diferença de pressão, está somado à proliferação intensa independente de suas células epiteliais.
A ocorrência deste tipo de cisto varia de 10 a 12% dos cistos que atingem os maxilares13, podendo ser encontrados em uma ampla faixa etária, mais comumente em pessoas do sexo masculino, localizando-se, com maior freqüência, na região dos molares inferiores e no ramo da mandíbula 2,15,18,6,14 seguidos da região de pré-molares e depois região anterior. Na maxila é mais comum na região de molares e depois de canino. (Lopes Neto et al8 2000).
Schultz et al17(2005) citam que a prevalência do CO pode ocorrer em qualquer faixa etária, sendo que, o pico de incidência encontra-se entre a segunda e terceira década de vida. Kissi et al6(2006) acrescentam que o gênero masculino é mais acometido pela lesão do que o gênero feminino em uma proporção de 2/1.
Rebello et al15(2000) documentaram 255 pacientes acometidos por CO. Este estudo ratificou as informações obtidas na literatura sobre a taxa de incidência, acrescentando uma segunda faixa entre 55 e 64 anos.
Shultz et al17(2005) dizem que a prevalência do CO é particularmente encontrada nos maxilares devido a vestígios dispersos de epitélio da lâmina dental. Defendem a idéia da tendência à degeneração maligna.
O CO apresenta um comportamento invasivo, agressivo, destrutivo e com alta taxa de recidiva, sendo esta última a principal característica desta lesão9,13,16,7. Shafer18(1987) cita que a recidiva está em torno de 13 a 60% e Santos et al16(1989) explicam que a característica agressiva é manifestada pela reabsorção radicular, deslocamento de dentes e fratura patológica.
Em razão do comportamento clínico, o seu tratamento pode ser notadamente importante. Por esta razão os diferentes conceitos terapêuticos visam à prevenção das recidivas, preconizando inclusive a decortização lateral da região da luz cavitária cística com a eliminação do epitélio cístico e a uma marsupialização consecutiva. (Schultz et al172005).
Koseoglu & Erdem7(2004) publicam que a característica marcante de ceratocisto é a sua capacidade de recorrência devido a sua fina e friável membrana, que se removida parcialmente aumenta a possibilidade de recidiva.
Segundo Sokler et al19(2003), 10% dos casos pode estar associado à síndrome de Gorlin-Goltz. Ela deve ser pesquisada quando o paciente apresenta ceratocistos múltipos nos maxilares. (Pavelié et al13 2004)
Quando pequenos, os COs são assintomáticos, porém os maiores podem causar dor, manifestações neurológicas, drenagem ou tumefação, principalmente se uma das corticais é rompida 12,5,6,4. A radiografia panorâmica é precisa para descoberta destas lesões e sua extensão em relação às suas estruturas anatômicas. (OIiveira et al12 2005).
O CO pode ocasionar ainda extrusão dos dentes, mobilidade e deslocamento no trajeto do feixe vásculo-nervoso. (Fenyo-Pereira et al4 1992).
Radiograficamente o ceratocisto apresenta-se como uma lesão radiolúcida unilocular ou multilocular, esférica ou ovóide, bem evidenciada com cortical marginal definida18,11,3,15,12,6. Pode-se ter como diagnóstico diferencial cisto dentígero (quando a lesão associada à coroa de um dente), ameloblastoma e fibroma ameloblástico11,10.
Rebello et al15 (2000) informam que as características radiográficas do CO são bastante comuns às lesões de crescimento lento.
Yonetsu et al20 (2001) concluíram que uma imagem pode ser diagnosticada como CO se tiver características próprias como: cortical bem definida e às vezes interrompida; expansão da cortical óssea e crescimento ao longo do osso mandibular; deslocamento de dentes causando divergência ou reabsorção de raízes e extrusão de dentes erupcionados; lúmen radiolúcido e ocasionalmente embaçado em radiografias panorâmicas.
Segundo Yonetsu et al20 (2001) existem duas variantes de Ceratocistos: uma do tipo paraqueratinizado e outra ortoqueratinizado. Isto o faz duas entidades clínicas completamente distintas sobre o plano histopatológico. Os cistos paraqueratinizados apresentam suas células basais em paliçadas, paraceratinização ondulada e uma aderência falha do epitélio cístico à parede cística. Já no ortoceratinizado, o epitélio exibe um conteúdo basal do tipo pavimentoso, de granulações proeminentes, e forte tendência de reparo da estrutura queratinizada na luz da cavidade cística.
O CO possui uma cápsula fina e friável, que na maioria das vezes é difícil de ser removida do osso sem se fragmentar. A luz do cisto revela um líquido claro ou cremoso (espesso e acinzentado) que ao exame microscópico consiste em resto de ceratina, a parede não apresenta infiltrado inflamatório. O limitante epitelial é constituído de uma camada uniforme de epitélio escamoso estratificado, com seis a oito células de espessura. A camada basal é composta de uma camada de células epiteliais colunares ou cúbicas, disposto em paliçadas, muitos vezes hipercromáticas. (Neville et al11 2004).
Segundo Neville et al11 (2004) o tratamento relaciona-se com o tamanho das lesões; nas pequenas opta-se pela curetagem, enucleação ou ostectomia periférica, e as lesões maiores freqüentemente exigem tratamento mais agressivo, tais como a ressecção marginal ou segmentar devido a sua característica recidivante.
Os ceratocistos também podem ser tratados sob diversos métodos incluindo a cirurgia radical, aplicação da solução de Carnoy, crioterapia e a descompressão. A marsupialização isolada ou seguida de cirurgia também tem sido empregada7,17.
Israel et al5 (2004) fornecem hipóteses que justificam as recidivas, são elas: a remoção cirúrgica incompleta dos restos epiteliais e conteúdos císticos, ou a presença de ilhotas epiteliais pertinentes à enucleação completa.
A completa remoção do cisto inteiro é difícil, na maioria das vezes, devido à natureza friável e espessura fina da cápsula do cisto. Muitos ceratocistos odontogênicos recorrem cinco anos após a cirurgia. Muitos cirurgiões recomendam a ostectomia periférica da cavidade óssea com uma broca para osso a fim de reduzir a freqüência de recorrência. Outros indicam a cauterização química da cavidade óssea com solução de Carnoy após a remoção do cisto. A injeção de solução de Carnoy na luz do cisto também tem sido usada para soltar o cisto da parede do osso, facilitando a remoção e com taxa de recidiva mais baixa. Após a cistotomia, alguns cirurgiões tratam o ceratocisto odontogênico de grande dimensão pela inserção de um tubo de drenagem de polietileno para permitir a descompressão e subseqüente redução do tamanho da cavidade cística. Este tratamento por descompressão resulta no espessamento do revestimento cístico, permitindo a remoção com mais facilidade e taxa de recorrência aparentemente mais baixa. (Neville et al11 2004).
A marsupialização consiste na exposição do Cisto através de uma abertura para promover a descompressão do mesmo, aliviando a pressão intra-cística através de uma comunicação da lesão com meio bucal. (Schultz et al17 2005).
Lopes Neto et al8 (2000) afirmaram que o prognóstico pode ser favorável desde que a membrana cística seja totalmente removida.
Ainda segundo Kissi et al6 (2006) muitos autores reafirmam a capacidade de degeneração maligna em carcinoma epidermóide em 2% dos casos e a transformação ameloblástica através dos restos epiteliais.
RELATO DO CASO CLÍNICO
Paciente J.P.C.N., leucoderma, gênero masculino, 37 anos de idade, apresentava aumento volumétrico na região do processo alveolar da mandíbula.
Ao exame Intra-bucal notou-se drenagem espontânea de líquido na região entre o primeiro molar inferior e primeiro pré molar. (Figura 1)
FIGURA 1: Aspecto intra-oral da lesão.
Realizou-se uma punção com objetivo de coletar dados para auxiliar no diagnóstico. O resultado descreveu um material com conteúdo composto de ceratina e infiltrado inflamatório.
Foi solicitada uma radiografia panorâmica dos maxilares, na qual se constatou a presença de uma área radiolúcida na mandíbula, na região de corpo do lado direito associado aos ápices radiculares dos dentes 44, 46, 47 e 48, sugerindo a presença de uma lesão cística. (Figura 2)
(Figura 2) : Radiografia panorâmica dos maxilares demonstrando lesão da região apical dos elementos 44,46,47,48
Diante das características do exame físico, patológico e radiográfico, foi levantada a hipótese de TOC com comprometimento inflamatório.
Encaminhou-se o paciente para o tratamento endodôntico dos elementos 44, 46 e 47 para permitir uma curetagem vigorosa nessa região.
O tratamento proposto foi a enucleação para biópsia excisional da lesão com curetagem severa, preservando o nervo alveolar inferior. Durante o procedimento, observou-se a presença de líquido cístico e material granuloso, acinzentado, bem como uma cápsula cística fina e friável, envolvendo todos os espaços e também o nervo alveolar inferior em toda sua extensão (fig. 3).
FIGURA 3: Incisão e descolamento mucoperiosteal. Notar aspecto patológico do osso da região.
Após a remoção criteriosa da membrana, foi realizada uma ostectomia periférica seguida de apicectomia dos elementos dentários envolvidos (fig.4). Todo o material removido foi encaminhado para análise histopatológica. (Figura 5).
FIGURA 4: Osteotomia realizada com objetivo de expor a lesão, permitindo uma curetagem severa acompanhada de osteotomia periférica e apicectomia dos elementos dentários envolvidos.
FIGURA 5: Material enviado para o histopatológico.
A sutura foi realizada com fio de nylon 000. O processo de cicatrização dos tecidos moles da área acometida pela lesão evoluiu de forma satisfatória, sem a presença de intercorrência.
Foi receitado amoxicilina (500 mg VO 8/8 h) e metronidazol (500 mg VO 8/8 h) por sete dias. Como medicação de apoio utilizou-se dipirona e diclofenaco sódico.
Segundo o laudo histopatológico, a amostragem enviada permitiu a visualização de parede cística fibrótica, de conteúdo ceratótico e parede rota focalmente. O epitélio escamoso que revestia internamente a parede mostrava-se sem atipias. Já o conteúdo cístico consistiu em um denso exsudato inflamatório, grânulo mononuclear e células gigantes multinucleadas fagocitando restos de ceratina.
Nova radiografia panorâmica foi solicitada em três meses de pós-operatório. Nesta, verificou-se o processo de cicatrização óssea da região, bordo inferior mandibular mais largo, moderada radiolucidez na área acometida pelo ceratocisto odontogênico e redução aparente da cavidade remanescente. O paciente encontra-se em estado de proservação. (FIGURA 6)
FIGURA 6: Radiografia panorâmica Pós-operatória. Visualizamos a cicatrização da área com neoformação óssea.
DISCUSSÃO
Os autores do presente artigo concordam com a avaliação de Lopes Neto et al8 (2000) quando citam que a etiologia do CO não foi ainda estabelecida definitivamente sendo que a maioria dos pesquisadores aceitam que seja a partir da lâmina dentária ou da projeção de um germe dental.
De acordo com as características clínicas do ceratocisto odontogênico, a mandíbula é mais afetada em comparação com a maxila, ocorrendo principalmente na área de ramo, terceiro molar, seguido da área do segundo e primeiro molar. Já na maxila, é na região de terceiro molar seguida da região de canino18,16,9. O caso clínico apresentado está de acordo com a literatura consultada, pois a região afetada foi a mandíbula.
Lopes Neto et al8 (2000) afirmam que não existem manifestações clínicas características do ceratocisto. Geralmente a lesão é assintomática, a não ser que haja infecção secundária. Em relação ao caso clínico apresentado, foi notado clinicamente sintomatologia dolorosa, causada pela infecção, e alguns sinais marcantes observados por Shafer18 (1987) e Oliveira et al12 (2005) tais como, aumento de volume de tecidos moles, expansão do osso, parestesia do lábio e drenagem espontânea de um líquido cístico cor palha e cremoso, conforme descrito por Israel et al5 (2004).
Com relação aos dados histopatológicos Fenyo-Pereira et al4 (1992) descreveram que os ceratocistos odontogênicos são formados por uma ou mais cavidades revestidas por um tecido epitelial pavimentoso estratificado com camada de células polarizadas ou em paliçadas com células cúbicas ou colunares apresentando freqüentemente núcleos vesiculares. A superfície de paraqueratina pode ser corrugada, ondulada ou pregueada com espessura uniforme. O laudo histopatológico apresentado no caso é compatível com os dados encontrados na literatura.
Kissi et al6 (2006) chamam a atenção para o diagnóstico diferencial dos ceratocistos entre outras lesões císticas como o cisto folicular, ameloblastoma, cisto solitário, cisto residual, cisto periodontal lateral, e ainda o fibroma e o mixoma odontogênico. Lopes et al9 (2004) acrescentam que o diagnóstico diferencial deve incluir também o cisto odontogênico calcificante, o tumor odontogênico adenomatóide e o fibroma ameloblástico.
A hipótese de diagnóstico formada foi a de TOC, pois o resultado da punção foi de uma aspiração positiva com um líquido esbranquiçado com grande quantidade de ceratina e células inflamatórias. Essa situação não exclui outros cistos odontogênicos, mas é marcante no TOC.
O tratamento e prognóstico dos ceratocistos odontogênicos não refletem um ponto muito crítico de discordância entre os autores pesquisados. Estes dois aspectos estão muito ligados à gravidade e extensão da lesão e ao método terapêutico empregados.
Lopes Neto et al8 (2000) e Marques et al10 (2006) descreveram um tratamento semelhante ao utilizado no relato de caso, citando a enucleação total da lesão e em seguida com minuciosa curetagem do osso. Citam ainda que a completa remoção da lesão é na maioria das vezes, uma técnica difícil devido à natureza friável e fina da cápsula cística. O prognóstico é favorável desde que a membrana cística seja removida por inteiro.
A enucleação é feita, na maioria das vezes, quando a membrana cística é firme, densa e fibrosa, permitindo a remoção completa da lesão sem se fragmentar. (Schultz et al17 2005).
De acordo com Santos et al16 (1989), quando existe um processo inflamatório superposto, a parede do ceratocisto odontogênico fica mais densa, motivo pelo qual os autores escolheram a enucleação com curetagem no caso descrito.
No caso apresentado realizou-se a osteotomia periférica como manobra para reduzir a freqüência de recorrência. Schultz et al17 (2005) citam outras que podem ser utilizadas, são elas: cauterização com agentes químicos (solução de Carnoy) e a osteotomia periférica.
Solicitaram-se no caso apresentado, os tratamentos endodônticos dos elementos dentários envolvidos na área patológica, para aprimorar a curetagem que de acordo com Fenyo-Pereira et al4 (1992) facilita a remoção da lesão.
Fenyo-Pereira et al4 (1992) descrevem ainda que a remoção do tecido ósseo vestibular correspondente possibilita a realização de apicectomia nos dentes envolvidos que receberam tratamento endodôntico.
Lopes Neto et al8 (2000) estudando a recidiva dos ceratocistos odontogênicos, relataram que ocorrem geralmente cinco anos após a intervenção cirúrgica. O paciente citado no caso clínico foi informado da possibilidade de recidiva, devendo fazer acompanhamento radiográfico periódico.
Israel et al5 (2004) citam alguns fatores que podem estar associados a esta recorrência que são: presença de cistos satélites que se perdem durante o momento cirúrgico ou cápsula fina e friável dificultando a enucleação sem a fragmentação da lesão.
CONCLUSÃO
Os TOCs são tumores de desenvolvimento epitelial e possuem como característica principal o seu alto índice de recidiva.
Os autores mostram que este cisto é uma lesão assintomática quando pequeno, sendo descoberto somente através de exames radiográficos; já os grandes podem causar dor, tumefação, edema e até drenagem espontânea quando perfuram as corticais ósseas.
Podem ser diagnosticados através de imagens como as radiografias e as tomografias computadorizadas, porém, o diagnóstico definitivo somente ocorre através dos exames histopatológicos.
Podem ser encontrados ou estar intimamente relacionados com a síndrome de Gorling-Goltz quando múltiplos.
O tratamento varia de acordo com o tamanho da lesão.
O padrão histológico não é muito variável, embora as formas ortoceratinizadas e paraceratinizadas devam ser bem distinguidas devido à primeira possuir uma tendência à malignização.
Segundo a OMS (Organização Mundial de Saúde) a classificação do ceratocisto odontogênico foi alterada para Tumor Odontogênico Ceratocístico devido justamente a sua capacidade de malignização e recidiva.
Há a necessidade de novos estudos relacionando o TOC dentro da categorização dos tumores odontogênicos, já que os estudos existentes somente os consideram de acordo com a classificação antiga (cistos odontogênicos).
SUMMARY
Odontogenic Keratocyst was presented as a peculiar form of Odontogenic cyst forcing World Health Organization, in 2005, to classify it as Keratocyst Odontogenic Tumor due to your aggressive aspect and your potential of return and turn malignant. This article presents a case of keratocyst odontogenic tumor located in the mandibular area. The surgical treatment was accomplished in ambulatorial atmosphere, under local anesthesia.
Uniterms: Keratocyst, Keratocyst odontogenic tumor, odontogenic cyst, odontogenic tumor
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